Torsion of pedunculated hemangioma of the liver in an infant: case report and review of the literature
- Authors: Karaseva O.V.1, Timofeeva A.V.1, Mel'nikov I.A.1, Gorelik A.L.1, Golikov D.E.1, Bryantsev A.V.1
-
Affiliations:
- Clinical and Research Institute of Emergency Pediatric Surgery and Trauma ― Dr. Roshal's Clinic
- Issue: Vol 30, No 2 (2026)
- Pages: 124-135
- Section: Case reports
- Submitted: 04.05.2026
- Accepted: 28.05.2026
- Published: 23.06.2026
- URL: https://jps-nmp.ru/jour/article/view/932
- DOI: https://doi.org/10.17816/ps932
- EDN: https://elibrary.ru/YZJFIV
- ID: 932
Cite item
Abstract
Liver hemangioma is the most common benign tumor of the liver. Most frequently presents as an asymptomatic mass that is found incidentally during imaging modalities. Giant hepatic hemangiomas are rare, but giant pedunculated hemangiomas are even rarer what makes their clinical and visual diagnosis challenging for surgeons. In the available literature, we found only one description of a giant pedunculated hemangioma without torsion in a newborn.
A 2-month-old boy admitted with complaints on discomfort and stool retention. He was hospitalized with suspected intestinal intussusception. The diagnostic stage included laboratory tests, X-ray, ultrasound, spiral computed tomography of the abdomen with intravenous multiphase contrast. Upon admission severe anemia, hypoproteinemia, signs of paralytic ileus and a solid mass of ovoid shape with single pixels of blood flow in left subphrenic space between liver and the spleen were diagnosed. During diagnostic laparoscopy torsion and necrosis of the accessory spleen was suspected. Conversion to oblique laparotomy in left subcostal region was made. A mass lesion with signs of necrosis on thin torsioned peduncle coming from left lobe of the liver was seen. A peduncle was transected and the mass was removed. The postoperative diagnosis of torsion and necrosis of pedunculated liver hemangioma was confirmed by histological examination verifying hemangioma with total hemorrhagic necrosis and massive hemorrhages. Postoperative period was uneventful. The child was discharged on the 6th day after the operation.
A case of a rare form of liver hemangioma, complicated by torsion, in an infant is presented. Despite the complex of examinations performed the cause of abdominal pain syndrome could only be diagnosed intraoperatively. In the available international literature, this is the first published case in the World of torsioned giant pedunculated liver hemangioma in an infant.
Full Text
ОБОСНОВАНИЕ
Гемангиома печени ― самое частое доброкачественное образование печени (от 0,4% до 20% случаев) [1–3]. Гистологически это доброкачественные опухоли, но потенциально с жизнеугрожающими осложнениями [4]. Чаще гемангиомы печени расположены внутрипечёночно, обычно протекают бессимптомно и являются случайной находкой при визуальных исследованиях.
Гигантские гемангиомы печени встречаются редко (10,9% случаев) [5], при этом разнятся мнения, какие образования считать гигантскими. Так, отдельные авторы к гигантским относят гемангиомы диаметром > 4 см [6, 7], > 5 см [2, 4, 8] и > 6 см [9], но по мнению большинства ― это гемангиомы более 10–12 см [10–12]. Средним размером принято считать 8,6 см [13].
Педикулярные гемангиомы печени ― крайне редкая патология [14–16]. Педикулярной (на ножке) называется гемангиома, центр которой выходит за края печени [17–19]. К этой группе гемангиом относят также гемангиомы, связанные с печенью тонким тяжем. Впервые педикулярная гемангиома печени описана J.V. Ellis и соавт. в ноябре 1985 года [20], а первый случай перекрута педикулярной гемангиомы представлен V.A. Tran-Minh и соавт. в 1991 году [21]. В англоязычной литературе описано всего 53 случая педикулярных гемангиом печени, из них только в одном ― у ребёнка [22]. Применив в российской научной электронной библиотеке eLIBRARY поиск по ключевым словам, мы не нашли описания педикулярных гемангиом. В доступной нам мировой литературе опубликован лишь один случай (A. Almuawi и соавт., 2020) гемангиомы печени у ребёнка (мальчик в возрасте 2 дней жизни весом 3,2 кг; образование размером 10,5 × 8,6 × 6,3 см; диагноз установлен во время операции) [22].
Таким образом, в своей клинической практике мы столкнулись с крайне редким наблюдением перекрута гигантской педикулярной гемангиомы печени у младенца.
ОПИСАНИЕ СЛУЧАЯ
О пациенте
Мальчик в возрасте 2 месяцев жизни стал беспокойным, мама отметила задержку стула и вздутие живота. Рвоты не было. Температура не повышалась. После установки газоотводной трубки получен скудный стул обычных характеристик. Амбулаторно при ультразвуковом исследовании (УЗИ) брюшной полости заподозрена инвагинация кишок, ребёнок направлен на госпитализацию. Со слов мамы, до настоящего эпизода ребёнок был здоров, находился на грудном вскармливании и развивался в соответствии с возрастом.
Результаты обследования
При поступлении в ГБУЗ «Научно-исследовательский институт неотложной детской хирургии и травматологии ― Клиника доктора Рошаля» Департамента здравоохранения г. Москвы спустя 5 часов 35 минут от начала заболевания проведён осмотр: живот умеренно вздут, глубокая пальпация живота невозможна из-за беспокойства ребёнка и активного напряжения передней брюшной стенки. По данным УЗИ отмечено повышенное газонаполнение кишечных петель, затрудняющее визуализацию органов брюшной полости; признаков кишечной инвагинации (симптом мишени) не выявлено. В клиническом анализе крови отмечены снижение содержания гемоглобина до 92 г/л, повышение концентрации тромбоцитов до 506 тыс./мкл, лейкоцитоз до 16,7 тыс./мкл.
Ребёнок госпитализирован в хирургическое отделение для проведения динамического наблюдения. После очистительной клизмы получен стул без патологических примесей. При повторном УЗИ отмечены признаки дискинезии кишечника, червеобразный отросток не визуализировался, свободной жидкости и патологических эхообразований не выявлено. Диагноз острой хирургической патологии был снят, продолжено динамическое наблюдение.
В течение последующих суток состояние ребёнка без положительной динамики, вздутие живота сохранялось, ребёнок стал более вялым, сосал плохо, отказывался от груди, периодически беспокоился; самостоятельного стула не было. В биохимическом анализе крови отмечены повышенное содержание С-реактивного белка (до 96,72 МЕ/л), гипопротеинемия (общий белок 39,2 г/л, альбумин 22,4 г/л). Выполнены обзорная рентгенография брюшной полости и повторное УЗИ.
По данным обзорной рентгенографии брюшной полости в вертикальном положении (рис. 1), свободного газа нет; отмечается неравномерное газонаполнение кишечных петель: в верхнем этаже брюшной полости визуализируются петли тонкой кишки, заполненные газом в виде арок без уровней жидкости, в нижнем ― газонаполнение кишечных петель резко снижено, что не позволяет исключить частичную кишечную непроходимость.
Рис. 1. Обзорная рентгенография брюшной полости (вертикально): повышенное газонаполнение петель тонкой кишки в верхнем этаже брюшной полости; снижение газонаполнения кишечных петель в нижнем этаже брюшной полости.
Fig. 1. Plain abdominal X-ray (vertical): increased gas filling of the small intestine loops in the upper half of the abdomen; decreased gas filling of the intestine loops in the lower half of the abdomen.
По данным УЗИ органов брюшной полости отмечено повышенное газонаполнение кишечника при сканировании через переднюю брюшную стенку; при осмотре со стороны латеральных каналов визуализируются спавшиеся петли тонкого кишечника; перистальтика резко снижена; аппендикулярный отросток не визуализируется; в малом тазу, подпечёночно, в правом и левом латеральных каналах межпетельно определяется небольшое количество свободной жидкости; в левом подреберье по передней поверхности селезёнки визуализируется солидное образование размером 60 × 20 мм; в режиме цветового допплеровского картирования кровоток не определяется (рис. 2). Таким образом, по данным УЗИ заподозрены объёмное образование брюшной полости без кровотока неясной этиологии и признаки частичной тонкокишечной непроходимости.
Рис. 2. Ультразвуковое исследование в режиме цветового допплеровского картирования: солидное эхообразование размером 60 × 20 мм без кровотока.
Fig. 2. Ultrasound examination with color Doppler flow imaging: solid mass measuring 60 × 20 mm with single pixels of blood flow.
Для уточнения диагноза ребёнку выполнена спиральная компьютерная томография (СКТ) органов брюшной полости с внутривенным мультифазным контрастированием: в поддиафрагмальном пространстве слева между висцеральной поверхностью левой доли печени и селезёнкой выявлено объёмное образование овоидной формы с ровными чёткими контурами, солидной структуры, размером 45 × 48 × 42 мм (рис. 3). Образование при мультифазном контрастировании слабо накапливает контраст: плотность структуры в нативную фазу составляет 50 ед.Н, в артериальную ― 57 ед.Н, в венозную ― 55 ед.Н, в отсроченную ― 50 ед.Н. В брюшной полости определяется умеренное количество свободной жидкости и неравномерное газонаполнение петель тонкой кишки.
Рис. 3. Спиральная компьютерная томография в аксиальной (a), фронтальной (b) и сагиттальной (c) проекциях: объёмное образование размером 45 × 48 × 42 мм.
Fig. 3. Spiral computed tomography in axial (a), frontal (b) and sagittal (c) projections: mass lesion measuring 45 × 48 × 42 mm.
Диагноз
Таким образом, на основании данных УЗИ и СКТ установлен диагноз осложнённого (перекрут, кровоизлияние) объёмного образования брюшной полости (удвоение желудочно-кишечного тракта, добавочная селезёнка) и выставлены показания к хирургическому лечению.
Лечение
Для предоперационной подготовки ребёнок переведён в отделение анестезиологии-реанимации, где выполнены катетеризация центральной вены, зондирование желудка (получено 100 мл непереваренной смеси), катетеризация мочевого катетера. Начата инфузионная терапия, выполнена трансфузия альбумина.
Пупочным доступом выполнена лапароскопия. В брюшной полости имелся серозный выпот. Ревизия брюшной полости была крайне затруднена в связи с раздутыми петлями тонкого кишечника. При ревизии левой подрёберной области обнаружено объёмное образование тёмно-синюшного цвета, плотной консистенции, окутанное прядью большого сальника, который был спаян с образованием плотными сращениями (рис. 4). Отдельно визуализировалась неизменённая селезёнка. Заподозрены перекрут и некроз добавочной селезёнки. Учитывая технические сложности, связанные с недостаточным объёмом брюшной полости из-за повышенного газонаполнения кишечных петель, решено выполнить конверсию.
Рис. 4. Лапароскопия: патологическое объёмное образование синюшного цвета в поддиафрагмальном пространстве слева.
Fig. 4. Laparoscopy: pathological mass lesion of a bluish color in the left subphrenic space.
Косым разрезом в левой подрёберной области выполнена лапаротомия. При ревизии выявлен перекрут ножки (тяж, соединяющий левую долю печени и образование) объёмного образования, частично окутанного плотно припаянной прядью большого сальника. После отсечения подпаянной пряди большого сальника и деторсии образования выполнено его удаление после коагуляции ножки, исходившей из второго сегмента левой доли печени (рис. 5, 6).
Рис. 5. Интраоперационная картина: перекрут объёмного образования левой доли печени (a); объёмное образование на ножке, соединённое с левой долей печени (после деторсии) (b).
Fig. 5. During operation: torsion of a mass lesion of the left lobe of the liver (a); mass lesion on peduncle coming from left lobe of the liver (after detorsion) (b).
Рис. 6. Макропрепарат: объёмное образование овоидной формы размером 7 × 5 см (a); объёмное образование на разрезе (b).
Fig. 6. Specimen: mass lesion of ovoid shape measuring 7 × 5 cm (a); dissected mass lesion (b).
Участок печени, из которого исходило образование, с гемостатической целью укрыт пластиной Тахокомба. В левый латеральный канал установлен аспирационный дренаж. Лапаротомная рана послойно ушита. Диагноз после операции: «Перекрут и некроз объёмного образования левой доли печени, вторичный оментит». Гистологическое исследование подтвердило заподозренный на основании интраоперационной картины диагноз перекрута гемангиомы печени на ножке.
Гистологическое заключение: «Образование покрыто тонкой соединительнотканной капсулой; в толще образования ― обширные кровоизлияния и тотальный геморрагический некроз, среди которого выявлены многочисленные сосуды мелкого калибра. От образования отходит крупный кровеносный сосуд с гиперплазированной медией. Морфологическая картина соответствует гемангиоме с тотальным геморрагическим некрозом и обширными кровоизлияниями».
Динамика и исходы
После операции ребёнок госпитализирован в отделение анестезиологии-реанимации на самостоятельном дыхании, в сознании. Течение послеоперационного периода гладкое. С первых послеоперационных суток кормился аминокислотной смесью из бутылочки с последующим переходом на кормление сцеженным молоком. Пассаж по желудочно-кишечному тракту восстановился с первых послеоперационных суток (рвоты не было, стул самостоятельный). Страховочный дренаж из брюшной полости удалён на вторые сутки. Инфузионную терапию получал в течение 2 суток, периоперационную антибактериальную профилактику (амоксициллин/клавулановая кислота) ― 72 часа. В первые послеоперационные сутки выполнены трансфузия эритроцитарной массы и альбумина. На третьи послеоперационные сутки ребёнок переведён в хирургическое отделение. Швы сняты на шестые сутки. Выписан домой в удовлетворительном состоянии на шестые сутки после операции. Диагноз при выписке: «Перекрут и некроз педикулярной гемангиомы печени (2-й сегмент). Вторичный оментит».
Прогноз
Прогноз благоприятный. Успешное хирургическое лечение обеспечивает полное выздоровление ребёнка.
ОБСУЖДЕНИЕ
Клинически педикулярные гемангиомы печени протекают бессимптомно, чаще всего являются случайной находкой [12, 14]. Менее 15% пациентов имеют клинические проявления, которые всегда связаны с воздействием образования на окружающие органы или саму паренхиму печени и ассоциируются с развитием осложнений [23]. Пациенты жалуются на боль, тошноту, рвоту, чувство насыщения. В целом осложнения гемангиом печени встречаются в 3,2% случаев [12] и чаще наблюдаются при гемангиомах размером более 4 см, т.е. гигантских. Осложнения включают перекрут, некроз, воспаление, сдавление окружающих органов, разрыв и кровотечения (0,47% случаев среди гигантских гемангиом [5]), коагулопатию потребления, застойную сердечную недостаточность (за счёт артериовенозных шунтов), кишечную непроходимость.
Наиболее часто заболевание наблюдается у женщин, что связано с влиянием эстрогенов (поскольку размер гемангиомы может увеличиваться во время беременности или эстроген-прогестиновой терапии) [24–26], тогда как у мужчин патология чаще связана с коагулопатией (например, синдром Казабаха–Мерритта1). Соотношение женщин/мужчин составляет 5/1–6/1 [27–29].
Заболевание встречается в любом возрасте, но наиболее часто (60–80%) у взрослых (44–53 года) пациентов [12, 13, 26].
В целом гемангиомы печени чаще встречаются в правой доле, тогда как при педикулярных гемангиомах в 74% случаев затрагивается именно левая доля печени [17]. Педикулярная гемангиома не подвергается малигнизации [3, 15, 26]. В 45% случаев гемангиомы печени сочетаются с гемангиомами на коже [30].
Педикулярные гемангиомы печени сложны для диагностики, особенно когда они располагаются на длинной ножке. Золотым стандартом диагностики считается компьютерная томография с мультифазным контрастированием [9, 30]. Артериальная фаза необходима для получения начального периферического контрастного усиления, венозная ― для последующего полного или частичного заполнения ножки гемангиомы, в отсроченной фазе гемангиома сохраняет контраст, что позволяет дифференцировать её от большинства злокачественных новообразований, которые становятся изо- или гиподенсными [27]. При перекруте ножки гемангиомы контрастное вещество не поступает в образование, что не позволяет поставить правильный диагноз. Трудности визуализации ножки образования являются наиболее частой причиной неправильной диагностики при педикулярных гемангиомах.
Диагностический этап может быть дополнен УЗИ органов брюшной полости, методами магнитно-резонансной томографии, сцинтиграфии и ангиографии. УЗИ является тем первостепенным методом диагностики, который позволяет заподозрить наличие объёмного образования в брюшной полости. К сожалению, УЗИ при данной патологии часто не позволяет определить точное анатомическое происхождение образования [20, 27]. На УЗИ гемангиома печени выглядит как узловое, гиперэхогенное, однородное, чётко очерченное образование, которое даже при большом объёме не вызывает искажения сосудов. При размере более 4,0–5,0 см гемангиомы могут иметь центральную гетерогенность, соответствующую некрозу, кровоизлиянию или фиброзу [10]. В табл. 1 представлена сравнительная характеристика чувствительности и специфичности методов исследования.
Таблица 1. Сравнительная диагностическая ценность методов исследования*
Table 1. Accuracy of different diagnostic methods*
Метод исследования | Чувствительность / специфичность, % |
Ультразвуковое исследование | 96,9/60,3 |
Ультразвуковое исследование с контрастным усилением | 98/100 |
Компьютерная томография | 98,3/55 |
Магнитно-резонансная томография | 100/85,7 |
Сцинтиграфия с Tc-99m | 75/100 |
Примечание. * ― заимствовано и переведено из источника [11].
Основная сложность при образованиях печени заключается в верификации природы заболевания. В дифференциальный ряд при диагностике гемангиом печени входят кисты печени, абсцессы, фокальная нодулярная гиперплазия, гамартома, гепатобластома, аденома, метастаз опухоли окружающих органов [17, 30]. Лабораторные маркеры не имеют специфических проявлений. Повышение печёночных ферментов чаще связано с размером гемангиомы и с воздействием на паренхиму печени. Такие анализы крови, как ферменты печени, С-реактивный белок, опухолевые маркеры (СА19-9, альфа-фетопротеин), могут быть полезны при дифференциальной диагностике с раком или абсцессом печени.
В описанном клиническом наблюдении мы, как и большинство авторов, столкнулись с диагностическими сложностями, и окончательный диагноз был установлен только интраоперационно. Клинические проявления объёмного образования у пациента на протяжении первых 2 месяцев жизни отсутствовали, а визуализирующие обследования в рамках диспансеризации не проводились. Жалобы и клинические проявления при поступлении были неспецифичными (беспокойство, умеренное вздутие живота) и в первую очередь требовали дифференциального диагноза между функциональными нарушениями желудочно-кишечного тракта и острой хирургической патологией, связанной с кишечной непроходимостью. Объёмное образование по данным УЗИ при первичном обращении на амбулаторном этапе и при поступлении не было визуализировано, по-видимому, за счёт повышенного газонаполнения кишечника. По данным литературы, роль дополнительных методов визуализации имеет решающее значение. В нашем случае повторное УЗИ позволило диагностировать объёмное образование с отсутствием кровотока, однако ни УЗИ, ни последующая СКТ с мультифазным контрастированием не верифицировали природу образования, но определили показания к инвазивной диагностике и хирургическому лечению, учитывая отсутствие кровотока. Наиболее вероятным после выполнения УЗИ и СКТ, учитывая локализацию, нам представлялся диагноз перекрута добавочной селезёнки либо кистозного образования брюшной полости с кровоизлиянием. Определить наличие связи образования с левой долей печени при перекруте ножки по данным СКТ не представлялось возможным.
Лечение педикулярных гемангиом ― только оперативное, учитывая высокий риск развития осложнений, в первую очередь перекрута и некроза. В связи с богатой васкуляризацией резекция гемангиом представляет трудности ввиду высокого риска интраоперационного кровотечения, также не рекомендовано проводить дооперационную биопсию. Гистологически наиболее часто встречаются кавернозные гемангиомы.
В табл. 2 представлены случаи педикулярных гемангиом печени из доступных нам источников литературы, включая и наш случай. Среди описанных случаев 52 взрослых пациента и 2 ребёнка (№ 49 и № 54), обоим детям было меньше 1 года. В представленном обзоре литературы было больше женщин (29; 60,4%). Средний возраст на момент госпитализации и операции составил 48,9 ± 15,9 года. Наиболее часто гемангиома на ножке исходила из левой доли печени (34; 70,8%). Средний размер образования составил 9,2 ± 4,6 см, варьируя от 2,6 см до 20 см. Дооперационная диагностика составила 49%. В 13% случаев наблюдался перекрут ножки образования.
Таблица 2. Суммарные данные о 54 случаях педикулярных гемангиом печени по данным литературы
Table 2. Summary data of 54 cases of pedunculated hemangiomas of the liver according to the literature
№ | Автор, год, источник | Пол | Возраст, лет | Локализация | Диагностика | Размер, см | Перекрут | Лечение |
1 | Ellis, 1985 [20] | М | 67 | П | Нет | 11 × 8 × 6 | Нет | Операция |
2 | Bhatnagar, 1987 [29] | Ж | 42 | Л | Нет | 10 × 8 | Нет | Операция |
3 | Lüning, 1988 [18] | - | - | - | Да | - | Нет | - |
4 | Lüning, 1988 [18] | - | - | - | Да | - | Нет | - |
5 | Lüning, 1988 [18] | - | - | - | Да | - | Нет | - |
6 | Lüning, 1988 [18] | - | - | - | Да | - | Нет | - |
7 | Needleman, 1989 [31] | Ж | - | Л | Нет | - | Нет | Операция |
8 | Parikh, 1990 [32] | М | 71 | Л | Нет | - | Нет | Операция |
9 | Liessi, 1990 [33] | М | 58 | П | Нет | 4 | Нет | Энуклеация |
10 | Liessi, 1990 [33] | М | 48 | П | Да | 4 × 3 | Нет | - |
11 | Liessi, 1990 [33] | Ж | 45 | П | Да | 4 × 3 | Нет | - |
12 | Tran-Minh, 1991 [21] | Ж | 47 | Л | Нет | 8,5 | Да | Сегментэктомия слева |
13 | Kumarakrishnan, 1997 [34] | Ж | 60 | Л | Нет | 15 × 10 | Нет | Операция |
14 | Maèkawa, 1997 [35] | М | 62 | П | Нет | 4,0 × 2,5 | Нет | Лапароскопия, открытая частичная гепатэктомия |
15 | Srivastava, 1998 [36] | Ж | 53 | П | Да | - | Нет | Ангиоэмболизация и операция |
16 | Nishiyama, 1999 [37] | Ж | 55 | Л | Да | - | Нет | Операция |
17 | Tsai, 1999 [38] | Ж | 53 | Л | Нет | 15 × 10 | Нет | Операция |
18 | Cortés-Blanco, 2000 [39] | Ж | 60 | III сегмент | Да | 15 | Нет | Операция |
19 | Vilgrain, 2000 [40] | - | - | Л | - | 6 | Нет | - |
20 | Bader, 2001 [19] | - | - | II сегмент | Да | 3,5 | Нет | - |
21 | Liang, 2002 [14] | М | 42 | Л | Да | 5 | Нет | Сегментэктомия слева |
22 | Liang, 2002 [14] | М | 36 | Л | Да | 5 × 4 | Нет | Отказ пациента от операции |
23 | Guenot, 2004 [27] | Ж | 48 | III сегмент | Нет | 12 × 11 | Нет | Лобэктомия слева |
24 | Kudara, 2004 [41] | М | 41 | Л | Нет | 6,5 × 3 | Нет | Лапароскопическая резекция |
25 | Kukuk, 2004 [42] | Ж | 58 | Л | Нет | 6 | Нет | Операция |
26 | Hosokawa, 2005 [43] | Ж | 69 | П | Нет | 5 | Нет | Частичная резекция печени |
27 | Leone, 2005 [44] | М | 45 | Л | Нет | 10 | Нет | Операция |
28 | Lanthaler, 2005 [45] | Ж | 50 | IV–V сегменты | Да | 20 | Нет | Ангиоэмболизация, лапароскопическая резекция |
29 | Masui, 2005 [46] | Ж | 49 | Л | - | 10 | Нет | Операция |
30 | Blondet, 2007 [47] | Ж | 39 | III сегмент, IV сегмент | Да | 5,5; 10 | Нет; да | Лапароскопическое удаление |
31 | Kim, 2008 [48] | Ж | 53 | Л | Да | - | Нет | - |
32 | Ersoz, 2010 [15] | М | 31 | П | Нет | 10 × 12 × 15 | Да | Операция, резекция |
33 | Vivarelli, 2010 [49] | М | 45 | Л | Нет | 13 | Нет | Операция |
34 | Moon, 2011 [25] | Ж | 56 | Л | Нет | 4,5 × 2,5 × 1,2 | Нет | Лапароскопическая резекция |
35 | Karatzas, 2011 [50] | Ж | 63 | П | Да | 14 × 12,5 × 9,2 | Нет | Операция |
36 | Ha, 2013 [17] | М | 35 | Л | Нет | 12 × 8 × 4 | Нет | Операция |
37 | El Hajjam, 2014 [51] | Ж | 66 | IV сегмент | - | 6 × 7,5 | Нет | Операция |
38 | Zhang, 2015 [16] | М | 52 | Л | Нет | 3,0 × 2,5 × 1,5 | Нет | Лапароскопическая резекция |
39 | Vasudevan, 2017 [52] | Ж | 60 | VI сегмент | Да | 6 | Нет | Лапароскопическая резекция |
40 | Candido, 2016 [53] | Ж | 28 | V сегмент | Да | 18 × 9,4 × 5,2 | Нет | Операция |
41 | Darzi, 2016 [28] | Ж | 45 | Л | Нет | 10,5 × 8,8 × 7 | Да | Открытая операция |
42 | Ibáñez, 2017 [54] | М | 70 | III сегмент | Нет | 8,3 × 8 × 5 | Нет | Лапароскопическая резекция |
43 | Melfa, 2016 [55] | Ж | 62 | Л | Нет | 8 | Нет | Лапароскопическая резекция |
44 | Farai, 2018 [26] | М | 48 | III сегмент | Да | 20 × 9 × 16 | Нет | Левосторонняя лобэктомия |
45 | Aydin, 2018 [56] | М | 70 | Л | Да | 2,2 × 2,6 | Нет | - |
46 | Krishnan, 2019 [57] | Ж | 51 | Л | Да | 11,2 | Нет | Операция |
47 | Kouki, 2019 [58] | Ж | 26 | II сегмент | Да | 9 | Нет | - |
48 | Castañeda Puicón, 2020 [3] | М | 20 | IV сегмент | Нет | 13 × 12 × 7 | Да | Открытая операция |
49 | Almuawi, 2020 [22] | М | 2 дня жизни | П | Нет | 10,5 × 8,6 × 6,3 | Нет | Открытая операция |
50 | Mohsen, 2022 [13] | Ж | 58 | Л | Да | 13,2 | Да | Лапароскопическая резекция |
51 | Bouknani, 2022 [59] | Ж | 58 | VI сегмент | Да | 4 | Нет | Операция |
52 | Jiang, 2023 [60] | Ж | 63 | - | Нет | 9 × 8 | Нет | Операция |
53 | Ait Si Abdessadeq, 2025 [61] | Ж | 44 | - | Да | - | Нет | - |
54 | Karaseva (настоящая публикация) | М | 2 мес | II сегмент | Нет | 7 × 5 | Да | Диагностическая лапароскопия, открытая операция |
Примечание. П ― правая доля печени; Л ― левая доля печени.
ЗАКЛЮЧЕНИЕ
Педикулярная гемангиома печени ― редкая патология, которая представляет сложности для диагностики, особенно у пациентов детского возраста. Перекрут педикулярной гемангиомы печени ― исключительное состояние. Несмотря на редкость, данная патология должна входить в дифференциальный диагноз абдоминального болевого синдрома, а также объёмного образования верхнего этажа брюшной полости. Представленное клиническое наблюдение ― первая публикация перекрута педикулярной гемангиомы печени у младенца.
ДОПОЛНИТЕЛЬНАЯ ИНФОРМАЦИЯ
Вклад авторов. О.В.Карасева ― определение концепции, разработка методологии, руководство исследованием, пересмотр и редактирование рукописи; А.В. Тимофеева ― работа с данными, анализ данных, проведение исследования, написание черновика рукописи; И.А. Мельников, А.Л. Горелик ― валидация, пересмотр и редактирование рукописи; Д.Е. Голиков ― обеспечение исследования, анализ данных; А.В. Брянцев ― администрирование проекта. Все авторы одобрили рукопись (версию для публикации), а также согласились нести ответственность за все аспекты работы, гарантируя надлежащее рассмотрение и решение вопросов, связанных с точностью и добросовестностью любой её части.
Согласие на публикацию. Статья не содержит личной информации, которая могла бы привести к идентификации пациента. Авторы получили устное согласие законных представителей пациента на публикацию этого случая в научном журнале, включая его электронную версию.
Источники финансирования. Отсутствуют.
Раскрытие интересов. Авторы заявляют об отсутствии отношений, деятельности и интересов за последние три года, связанных с третьими лицами (коммерческими и некоммерческими), интересы которых могут быть затронуты содержанием статьи.
Оригинальность. Впервые собраны данные литературы по педикулярным гемангиомам. Впервые в полном объёме описан клинический случай перекрута педикулярной гемангиомы печени у младенца.
Доступ к данным. Полный открытый (неограниченный) доступ к данным.
Генеративный искусственный интеллект. При создании настоящей статьи технологии генеративного искусственного интеллекта не использовали.
Рассмотрение и рецензирование. Настоящая работа подана в журнал в инициативном порядке и рассмотрена по обычной процедуре.
ADDITIONAL INFORMATION
Author contributions: O.V. Karaseva, definition of the concept, development of methodology, research management, revision and editing of the manuscript; A.V. Timofeeva, working with data, data analysis, conducting research, writing a draft of the manuscript; I.A. Mel'nikov, A.L. Gorelik, validation, revision and editing of the manuscript; D.E. Golikov, research support, data analysis; A.V. Bryantsev, project administration. All authors approved the final version to be published and agreed to be accountable for all aspects of the work in ensuring that questions related to the accuracy or integrity of any part of the work are appropriately investigated and resolved.
Consent for publication: The article does not contain any personal information that could lead to the identification of the patient. The authors obtained the oral consent of the patient's legal representatives to publish this case in a scientific journal, including its electronic version.
Funding sources: No funding.
Disclosure of interests: The authors declare that they have no known competing financial interests or personal relationships that could have appeared to influence the work reported in this paper.
Statement of originality: For the first time, literature data on pedicular hemangiomas have been collected. For the first time, a clinical case of pedicular liver hemangioma torsion in an infant has been fully described.
Data availability statement: Full open (unlimited) access to data.
Generative AI: Generative AI technologies were not used for this article creation.
Provenance and peer-review: This work was submitted to the journal on its own initiative and reviewed according to the usual procedure.
1 Редкое и потенциально опасное для жизни состояние, которое проявляется тромбоцитопенией, коагулопатией потребления, микроангиопатической гемолитической анемией и нарушениями свёртывания крови в сочетании с быстро растущей сосудистой опухолью (гемангиомой). Характеризуется высокой смертностью (30%), обусловленной геморрагическими осложнениями, инвазивным ростом опухоли с нарушением витальных функций.
About the authors
Olga V. Karaseva
Clinical and Research Institute of Emergency Pediatric Surgery and Trauma ― Dr. Roshal's Clinic
Author for correspondence.
Email: karaseva.o@list.ru
ORCID iD: 0000-0001-9418-4418
SPIN-code: 7894-8369
MD, Dr. Sci. (Medicine)
Russian Federation, MoscowAnna V. Timofeeva
Clinical and Research Institute of Emergency Pediatric Surgery and Trauma ― Dr. Roshal's Clinic
Email: dr.timofeeva@mail.ru
ORCID iD: 0000-0002-6940-4535
SPIN-code: 5237-8098
Russian Federation, Moscow
Ilia A. Mel'nikov
Clinical and Research Institute of Emergency Pediatric Surgery and Trauma ― Dr. Roshal's Clinic
Email: iliamed@inbox.ru
ORCID iD: 0000-0002-2910-3711
SPIN-code: 2512-2351
MD, Cand. Sci. (Medicine)
Russian Federation, MoscowAlexandr L. Gorelik
Clinical and Research Institute of Emergency Pediatric Surgery and Trauma ― Dr. Roshal's Clinic
Email: GorelikAL1@zdrav.mos.ru
ORCID iD: 0000-0003-1746-8446
SPIN-code: 7444-8233
Russian Federation, Moscow
Denis E. Golikov
Clinical and Research Institute of Emergency Pediatric Surgery and Trauma ― Dr. Roshal's Clinic
Email: den-izym@rambler.ru
ORCID iD: 0000-0001-5982-5494
SPIN-code: 6716-9241
MD, Cand. Sci. (Medicine)
Russian Federation, MoscowAlexandr V. Bryantsev
Clinical and Research Institute of Emergency Pediatric Surgery and Trauma ― Dr. Roshal's Clinic
Email: BryantsevAV@zdrav.mos.ru
ORCID iD: 0009-0001-7508-8524
SPIN-code: 6230-8980
MD, Cand. Sci. (Medicine)
Russian Federation, MoscowReferences
- Powers C, Ros PR, Stoupis C, et al. Primary liver neoplasms: MR imaging with pathologic correlation. Radiographics. 1994;14(3):459–482. doi: 10.1148/radiographics.14.3.8066263
- Duxbury MS, Garden OJ. Giant haemangioma of the liver: observation or resection? Dig Surg. 2010;27(1):7–11. doi: 10.1159/000268108
- Castañeda Puicón L, Trujillo Loli Y, Campos Medina S. Torsion of a giant pedunculated liver hemangioma: case report. Int J Surg Case Rep. 2020;75:207–210. doi: 10.1016/j.ijscr.2020.09.077
- Acharya M, Panagiotopoulos N, Bhaskaran P, et al. Laparoscopic resection of a giant exophytic liver haemangioma with the laparoscopic Habib 4 × radiofrequency device. World J Gastrointest Surg. 2012;4(8):199–202. doi: 10.4240/wjgs.v4.i8.199
- Mocchegiani F, Vincenzi P, Coletta M, et al. Prevalence and clinical outcome of hepatic haemangioma with specific reference to the risk of rupture: a large retrospective cross-sectional study. Dig Liver Dis. 2016;48(3):309–314. doi: 10.1016/j.dld.2015.09.016
- Adam YG, Huvos AG, Fortner JG. Giant hemangiomas of the liver. Ann Surg. 1970;172(2):239–245. doi: 10.1097/00000658-197008000-00010
- Sohn MH. Evaluation of hepatic hemangioma by Tc-99m red blood cell hepatic blood pool scan. Korean J Nucl Med. 2005;39:151–162.
- Kochar R, Atiq M, Lee JH, et al. Giant hepatic hemangioma masquerading as a gastric subepithelial tumor. Gastroenterol Hepatol (NY). 2013;9(6):396–398.
- Choi BI, Han MC, Park JH, et al. Giant cavernous hemangioma of the liver: CT and MR imaging in 10 cases. AJR Am J Roentgenol. 1989;152(6):1221–1226. doi: 10.2214/ajr.152.6.1221
- D’Ippolito G, Appezzato LF, Ribeiro AC, et al. Apresentações incomuns do hemangioma hepático: ensaio iconográfico. Radiol Brasileira. 2006;39(3):219–225. doi: 10.1590/S0100-39842006000300013
- Bajenaru N, Balaban V, Săvulescu F, et al. Hepatic hemangioma-review. J Med Life. 2015;8 Spec Issue(Spec Issue):4–11.
- Di Carlo I, Koshy R, Al Mudares S, et al. Giant cavernous liver hemangiomas: is it the time to change the size categories? Hepatobiliary Pancreat Dis Int. 2016;15(1):21–29. doi: 10.1016/s1499-3872(15)60035-2
- Mohsen AA, Ansari M. Giant pedunculated liver hemangioma torsion a rare clinical presentation, case report. Mathews J Case Rep. 2022;7(2):1–4. doi: 10.30654/MJCR.10072
- Liang RJ, Chen CH, Chang YC, et al. Pedunculated hepatic hemangioma: report of two cases. J Formos Med Assoc. 2002;101(6):437–441.
- Ersoz F, Ozcan O, Toros AB, et al. Torsion of a giant pedunculated liver hemangioma mimicking acute appendicitis: a case report. World J Emerg Surg. 2010;5:2. doi: 10.1186/1749-7922-5-2
- Zhang X, Zhou Z. Hepatic hemangioma masquerading as a tumor originating from the stomach. Oncol Lett. 2015;9(3):1406–1408. doi: 10.3892/ol.2015.2863
- Ha Ch. Pedunculated hepatic hemangiomas often misdiagnosed despite their typical findings. Open Surg J. 2013;7:1–5. doi: 10.2174/1874300501307010001
- Lüning M, Mühler A. CT diagnosis of pedunculated liver tumours. Eur J Radiol. 1988;8(4):221–225.
- Bader TR, Braga L, Semelka RC. Exophytic benign tumors of the liver: appearance on MRI. Magn Reson Imaging. 2001;19(5):623–628. doi: 10.1016/s0730-725x(01)00384-8.
- Ellis JV, Salazar JE, Gavant ML. Pedunculated hepatic hemangioma: an unusual cause for anteriorly displaced retroperitoneal fat. J Ultrasound Med. 1985;4(11):623–624. doi: 10.7863/jum.1985.4.11.623
- Tran-Minh VA, Gindre T, Pracros JP, et al. Volvulus of a pedunculated hemangioma of the liver. AJR Am J Roentgenol. 1991;156(4):866–867. doi: 10.2214/ajr.156.4.2003458
- Almuawi A, Daboos M, Prasad R. Giant pedunculated hepatic hemangioma necessitating surgical excision in a neonate: a case report. J Neonatal Surg. 2020;9:15. doi: 10.1186/s12884-017
- Craig JR, Peters RL, Edmondson HA. Tumors of the liver and intrahepatic bile ducts. AFIP. 1988;26:64–75.
- Koszka AJ, Ferreira FG, de Aquino CG, et al. Resection of a rapid-growing 40-cm giant liver hemangioma. World J Hepatol. 2010;2(7):292–294. doi: 10.4254/wjh.v2.i7.292
- Moon HK, Kim HS, Heo GM, et al. A case of pedunculated hepatic hemangioma mimicking submucosal tumor of the stomach. Korean J Hepatol. 2011;17(1):66–70. doi: 10.3350/kjhep.2011.17.1.66
- Al Farai A, Mescam L, De Luca V, et al. Giant pedunculated hepatic hemangioma: a case report and literature review. Case Rep Oncol. 2018;11(2):476–484. doi: 10.1159/000490696
- Guenot C, Haller C, Rosso R. Giant pedunculated cavernous hepatic haemangioma: a case report and review of the literature. (In French). Gastroenterol Clin Biol. 2004;28(8-9):807–810. doi: 10.1016/s0399-8320(04)95133-0
- Darzi A, Taheri H, Kamali Ahangar S, et al. Torsion of a giant pedunculated hemangioma of the liver presenting with acute abdomen: a case report. Iran Red Crescent Med J. 2016;18(8):e38198. doi: 10.5812/ircmj.38198
- Bhatnagar A, Pathania OP, Champakam NS. Giant pedunculated haemangioma of the liver. Indian J Gastroenterol. 1987;6(1):51–52.
- Lucaya J, Enriquez G, Amat L, Gonzalez-Rivero MA. Computed tomography of infantile hepatic hemangioendothelioma. Am J Roentgenol. 1985;144(4):821–826. doi: 10.2214/ajr.144.4.821
- Needleman L, Wechsler RJ, Kurtz AB. Ultrasound case of the day. Pedunculated retroperitoneal liver hemangioma. Radiographics. 1989;9(4):769–773. doi: 10.1148/radiographics.9.4.2667053
- Parikh VP, Iyer GN. Pedunculated hepatic hemangioma: CT findings. AJR Am J Roentgenol. 1990;155(5):1137–1138. doi: 10.2214/ajr.155.5.2120954
- Liessi G, Sandini F, Spaliviero B, et al. Computerized tomography and ultrasonography in the study of pedunculated cavernous angioma of the liver. Description of 3 cases. (In Italian). Radiol Med. 1990;80(5):758–761.
- Kumarakrishnan S, Gupta A, Srinivasan K, Gupta A. Pedunculated giant hemangioma of liver. Indian J Gastroenterol. 1997;16(1):35–36.
- Maèkawa S, Mizutani Y, Terachi T, et al. A case of exophytic hepatic hemangioma mimicking adrenal tumor. Hinyokika Kiyo. 1997;43(2):123–126.
- Srivastava DN, Sharma S, Yadav S, et al. Pedunculated hepatic haemangioma with arterioportal shunt: treated with angio-embolization and surgery. Australas Radiol. 1998;42(2):151–153. doi: 10.1111/j.1440-1673.1998.tb00594.x
- Nishiyama Y, Yamamoto Y, Fukunaga K, et al. Pedunculated hepatic hemangioma identified on Tc-99m DTPA-HSA scintigraphy. Clin Nucl Med. 1999;24(2):133–134. doi: 10.1097/00003072-199902000-00018
- Tsai ChCh, Yen TCh, Tzen KYu. Pedunculated giant liver hemangioma mimicking a hypervascular gastric tumor on Tc-99m RBC spect. Clin Nucl Med. 1999;24(2):132–133. doi: 10.1097/00003072-199902000-00017
- Cortés-Blanco A, Martínez-Lázaro R. Bile duct stenosis seemingly caused by a giant pedunculated hemangioma with hypogastric growth. Clin Nucl Med. 2000;25(4):299–300. doi: 10.1097/00003072-200004000-00018
- Vilgrain V, Boulos L, Vullierme MP, et al. Imaging of atypical hemangiomas of the liver with pathologic correlation. Radiographics. 2000;20(2):379–397. doi: 10.1148/radiographics.20.2.g00mc01379
- Kudara N, Chiba T, Andoh T. A case of hepatic hemangioma with pedunculated extrahepatic growth simulating submucosal tumor of the stomach. (In Japanese). Nippon Shokakibyo Gakkai Zasshi. 2004;101(3):293–299.
- Kukuk GM, Hinterthaner M, Wilhelm K. Cavernous liver hemangioma. (In German). Rofo. 2004;176(6):902–903. doi: 10.1055/s-2004-812801
- Hosokawa A, Maeda T, Tateishi U, et al. Hepatic hemangioma presenting atypical radiologic findings: a case report. Radiat Med. 2005;23(5):371–375.
- Leone N, Saettone S, De Paolis P, et al. Ectopic livers and related pathology: report of three cases of benign lesions. Dig Dis Sci. 2005;50(10):1818–1822. doi: 10.1007/s10620-005-2944-7
- Lanthaler M, Freund M, Nehoda H. Laparoscopic resection of a giant liver hemangioma. J Laparoendosc Adv Surg Tech A. 2005;15(6):624–626. doi: 10.1089/lap.2005.15.624
- Masui T, Katayama M, Nakagawara M, et al. Exophytic giant cavernous hemangioma of the liver with growing tendency. Radiat Med. 2005;23(2):121–124.
- Blondet A, Ridereau-Zins C, Michalak S, et al. Multiple pedunculated liver hemangiomas presenting with volvulus. J Radiol. 2007;88(6):891–894. doi: 10.1016/S0221-0363(07)89891-X
- Kim HJ, Lee DH, Lim JW, et al. Exophytic benign and malignant hepatic tumors: CT imaging features. Korean J Radiol. 2008;9(1):67–75. doi: 10.3348/kjr.2008.9.1.67
- Vivarelli M, Gazzotti F, D’Alessandro L, Pinna AD. Image of the month. Emergency presentation of a giant pedunculated liver haemangioma. Dig Liver Dis. 2010;42(6):456. doi: 10.1016/j.dld.2008.12.096
- Karatzas T, Smirnis A, Dimitroulis D, et al. Giant pedunculated hepatocellular carcinoma with hemangioma mimicking intestinal obstruction. BMC Gastroenterol. 2011;11:99. doi: 10.1186/1471-230X-11-99
- Elhajjam M, Lahkim M, Al-Marzouqi KM, Lacombe P. Pedunculated hepatic hemangioma: a case report. Integr J Med Sci. 2014;1(1):26–28. doi: 10.15342/ijms.v1i1.11
- Vasudevan A, Ponniah I, Kaliyappa C. Laproscopic resection of a solitory pedunculated hepatic hemangioma. Acad J Gastroenterol Hepatol. 2017;1(1):5–7.
- Candido Pde C, Pereira IM, Matos BA, et al. Giant pedunculated hemangioma of the liver. Radiol Bras. 2016;49(1):57–58. doi: 10.1590/0100-3984.2014.0057
- Ibáñez VM, Zamora AS, Morote SC, et al. Pendulous hepatic hemangioma. Surgery. 2017;161(6):1735–1736. doi: 10.1016/j.surg.2016.02.036
- Melfa G, Coccorullo G, Raspanti C, et al. Laparoscopic treatment of a large pedunculated hemangioma of the liver: a case report. G Chir. 2016;37(4):162–166. doi: 10.11138/gchir/2016.37.4.162
- Aydin S, Fatihoğlu E, Ergun E, Koşar P. Pedunculated liver hemangioma mimicking stomach neoplasm. Eur Res J. 2018;4(2):118–121. doi: 10.18621/eurj.345069
- Krishnan V, Bajaj SK, Sethy A, Gupta N. Atypical exophytic liver mass: giant pedunculated hepatic haemangioma masquerading as a gastrointestinal stromal tumour of the gastric wall. SA J Radiol. 2019;23(1):1697. doi: 10.4102/sajr.v23i1.1697
- Kouki S, Helal I, Ben Lassoued M. Unusual cause of a left hypochondria pain: pedunculated giant haemangioma of the liver. BMJ Case Rep. 2019;12(8):e224349. doi: 10.1136/bcr-2018-224349
- Bouknani N, Rami A, Kassimi M, Mahi M. Exophytic hepatic hemangioma: a case report. Radiol Case Rep. 2022;17(9):3367–3369. doi: 10.1016/j.radcr.2022.06.040
- Jiang T, Zhao Z, Cai Z, et al. Case report: giant abdominal hemangioma originating from the liver. Front Oncol. 2023;13:1165195. doi: 10.3389/fonc.2023.1165195
- Ait Si Abdessadeq J, Akhatar F, Bouktib Y, et al. Giant pedunculated hepatic hemangioma: a case report. Scholars J Med Case Rep. 2025;13(5):1118–1120. doi: 10.36347/sjmcr.2025.v13i05.091
Supplementary files









