An ovarian cyst complicated with intrauterine torsion of the fallopian tube followed by self-amputation of appendages: a case report

全文:

Обоснование

Наиболее частыми образованиями брюшной полости у плодов и новорождённых женского пола являются кисты яичников. Частота встречаемости составляет 1 на 2500 новорождённых [1]. Появление этих кист обусловлено чрезмерной стимуляцией яичников плода материнскими эстрогенами и плацентарным хорионическим гонадотропином, вызывающим дисгенезию фолликулов [2]. Дифференциальную диагностику проводят с кистой брыжейки, лимфангиомой брыжейки, кистозной формой нейробластомы надпочечника, кистой холедоха и поджелудочной железы, кистозной формой удвоения кишки, интраабдоминальной частью тератомы крестцово-копчиковой области, гидрометрокольпосом на фоне неперфорированной девственной плевы [3]. Диагностика основывается на результатах антенатальной и постнатальной эхографии, компьютерной и магнитно-резонансной томографии [4–8].

Описание клинического случая

Девочка М. (4 мес.) поступила в отделение плановой хирургии Детской республиканской клинической больницы им. Н.М. Кураева (г. Махачкала) 04.04.2022 с диагнозом «объёмное образование органов брюшной полости, киста яичника (?)». Из анамнеза: рождена от 3 беременности, 3 родов естественным путём на сроке гестации 40 нед. Масса тела при рождении 4000 г, рост 55 см. Антенатально на сроке гестации 32 нед. и после рождения в ходе ультразвукового исследования выявлено кистозное образование брюшной полости размерами 40×30 мм, которое в динамике не уменьшалось. Госпитализирована для дальнейшего обследования и лечения.

Результаты физикального, лабораторного и инструментального исследования

Состояние при поступлении удовлетворительное. Температура тела 36,6 ℃. Живот обычных размеров, не вздут, мягкий, объёмные образования не пальпируются. Стул регулярный. Мочеиспускание не нарушено. Наружные половые органы сформированы по женскому типу, развиты по возрасту.

В ходе ультразвукового исследования срединно в малом тазу выявлено образование с жидкостным и паренхиматозным компонентами. Жидкостный компонент размерами 40×31×37 мм, с плотной капсулой (местами с расслоённой стенкой). Внутренний контур капсулы неровный. При цветном допплеровском картировании в капсуле определяются сосуды. В просвете кисты плавающая густая взвесь и гиперэхогенные включения размерами 6,8 мм и 8,4 мм. Паренхиматозный компонент неоднородный с анэхогенными включениями до 7,0 мм, ячеистой структуры. Заключение: объёмное образование в проекции малого таза, дермоидная киста яичника (?) (рис. 1).

 

Рис. 1. Ультразвуковое исследование органов брюшной полости: стрелкой указана густая взвесь.

Fig. 1. Ultrasound examination of the abdominal organs: an arrow indicates thick suspension.

 

В ходе мультиспиральной компьютерной томографии с контрастным усилением, выполненной для более детального обследования, в брюшной полости выявлено кистозное образование неправильной формы с ровными нечёткими контурами, тонкостенной капсулой толщиной до 1 мм, слабозаметными перегородками и слегка неоднородной жидкостной плотностью. Размеры образования 41×36×39 мм. После контрастирования плотность не менялась. Заключение: признаки кистозного, частично кальцинированного образования в брюшной полости.

Концентрация α-фетопротеина в сыворотке крови была повышена до 114,7 нг/мл. Ребёнок консультирован онкогематологом — рекомендовано удаление образования с последующим гистологическим исследованием.

Лечение

После дообследования 12.04.2022 в возрасте 4 мес. 10 дней выполнена лапароскопия. При ревизии брюшной полости слева определялась киста грязно-серого цвета размерами около 40×30 мм (рис. 2).

 

Рис. 2. Интраоперационное изображение кисты.

Fig. 2. Intraoperative cyst image.

 

Неизменённая матка визуализировалась в типичном месте. Левый яичник находился за маткой (цвет белесоватый, не увеличен), маточная труба и фимбрии не изменены. Правый яичник и маточная труба отсутствовали, произошла самоампутация кистозно изменённого правого яичника с маточной трубой, которые подпаялись к сигмовидной кишке (рис. 3).

 

Рис. 3. Визуализация органов малого таза: 1 — киста, 2 — матка, 3 — левый яичник, 4 — долженствующее место правого яичника и маточной трубы, 5 — сигмовидная кишка.

Fig. 3. Visualization of the pelvic organs: 1 — cyst, 2 — uterus, 3 — left ovary, 4 — the proper place of the right ovary and fallopian tube, 5 — sigmoid colon.

 

Далее киста была вскрыта, содержимое кисты аспирировано электроотсосом — получено около 50 мл жидкости шоколадного цвета со взвесью. После опорожнения киста была тупо отделена от сигмовидной кишки эндозажимом. Оболочки кисты с тканью яичника удалены через порт справа. Брюшная полость не дренирована.

Исход и результаты последующего наблюдения

В ходе патологоанатомического исследования кистозного образования выявлена отёчная фиброзная стенка, выстланная однородным уплощённым эпителием; в стенке — очаговые кровоизлияния и диффузные массивные петрификаты.

Послеоперационный период протекал гладко. Больная получала ненаркотические анальгетики, перевязки. На 6 послеоперационные сутки выписана в удовлетворительном состоянии под наблюдение детского гинеколога и педиатра.

Обсуждение

Кисты яичников в 95% случаев являются односторонними. Они могут быть неосложнёнными и осложнёнными. Для неосложнённых характерны тонкая стенка, анэхогенное содержимое и мелкие внутрипросветные пристеночные кистозные включения. Для осложнённых кист характерны толстая стенка, неоднородное содержимое, наличие перегородок, взвеси и увеличение размеров при динамическом наблюдении. Эти эхографические изменения обусловлены перекрутом, некрозом кисты вплоть до самоампутации, кровоизлиянием в её просвет или стенку [3, 5, 9–11]. В нашем клиническом случае за время наблюдения киста не уменьшалась в размерах и составляла 4 см, имела плотную капсулу, в просвете плавала густая взвесь и гиперэхогенные включения, что указывало на наличие осложнённой кисты.

Лечение новорождённых с кистозными образованиями яичников зависит от размеров, структуры и осложнений образования [2, 3]. Из-за снижения гормональной стимуляции, которое происходит после родов, большинство неосложнённых кист (до 25–50%) и кист размером менее 4 см (до 76%) обычно самопроизвольно регрессируют в течение первых 6–10 мес. и не вызывают осложнений. Эти кисты не требуют оперативного лечения — проводится динамическое наблюдение с ультразвуковым контролем до полной регрессии кисты [3, 9, 12]. Более крупные и осложнённые кисты подвергаются хирургическому удалению в отсроченном порядке, так как могут приводить к ряду осложнений: кровоизлияние, разрыв, перекрут, непроходимость кишечника, некроз, сдавление мочевыводящих путей, сдавление нижней полой вены, самоампутация яичников. Из всех перечисленных осложнений наиболее распространённым по данным литературы является перекрут, частота которого составляет 50–78% всех кист яичников у новорождённых [9, 13–14]. В нашем случае киста осложнилась внутриутробным перекрутом маточной трубы с последующей самоампутацией.

Заключение

Ультразвуковой скрининг является основным диагностическим методом раннего выявления врождённой патологии яичников как антенатально, так и постнатально. Отсутствие в нашем случае клинических проявлений после рождения, обнаружения самоампутации кистозно изменённого правого яичника с маточной трубой интраоперационно, а также наличие в макропрепарате очагов кровоизлияния и диффузных массивных петрификатов дают основание полагать, что перекрут маточной трубы с последующей самоампутацией придатков матки произошёл внутриутробно.

Показаниями к операции у новорождённых детей с кистами яичника, так же как и большинство авторов, мы считаем размеры более 4 см, наличие взвеси в жидкостном компоненте кисты и дополнительных эхоструктур, длительность существования кисты и отсутствие регрессии размера при динамическом наблюдении.

Дополнительная информация

Источник финансирования. Статья публикуется без спонсорской поддержки.

Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии явных и потенциальных конфликтов интересов.

Вклад авторов. Все авторы подтверждают соответствие своего авторства международным критериям ICMJE. Наибольший вклад распределён следующим образом: Гебекова С.А. — обработка материала, написание статьи; Махачев Б.М. — утверждение окончательного варианта статьи; Мейланова Ф.В., Магомедов А.Д. — редактирование текста; Батирмирзаева П.Ж. — сбор материала.

Согласие на публикацию. Авторы получили письменное согласие законного представителя пациента на публикацию медицинских данных в обезличенной форме в журнале «Детская хирургия». Дата подписания 04.04.2022.

Additional information

Funding source. The publication had no sponsorship.

Competing interests. The authors claim that there is no conflict of interest in the article.

Authors’ contribution. All authors confirm compliance of their authorship with the international ICMJE criteria. The largest contribution is distributed as follows: Gebekova S.A. — material processing, manuscript writing; Makhachev B.M. — approval of the final version of the article; Meylanova F.V., Magomedov A.D. — manuscript editing; Batirmirzaeva P.Zh. — material collecting.

Consent for publication. Written consent was obtained from the representative of the patient for publication of relevant medical information and all of accompanying images in the anonymized form within the manuscript in the journal Russian Journal of Pediatric Surgery. Date of signing 04.04.2022.

作者简介

Safrat Gebekova

Children's Republican Clinical Hospital named after N.M. Kuraeva

Email: safffrat@mail.ru

MD, Cand. Sci. (Medicine)

俄罗斯联邦, 2a Akhmed Magomedov street, 367027 Makhachkala, Republic of Dagestan

Bashir Makhachev

Children's Republican Clinical Hospital named after N.M. Kuraeva; Dagestan State Medical Academy

Email: Bashir-56@mail.ru
ORCID iD: 0009-0004-9085-0099

MD, Dr. Sci. (Medicine)

俄罗斯联邦, 2a Akhmed Magomedov street, 367027 Makhachkala, Republic of Dagestan; Makhachkala

Fatima Meylanova

Dagestan State Medical Academy

Email: meylanova67@mail.ru
ORCID iD: 0009-0002-7076-5255

MD, Cand. Sci. (Medicine), Assoc. Professor

俄罗斯联邦, Makhachkala

Abdurakhman Magomedov

Children's Republican Clinical Hospital named after N.M. Kuraeva; Dagestan State Medical Academy

Email: abdurakhman.dadayevich@mail.ru
ORCID iD: 0009-0001-5676-8487

MD, Cand. Sci. (Medicine), Assoc. Professor

俄罗斯联邦, 2a Akhmed Magomedov street, 367027 Makhachkala, Republic of Dagestan; Makhachkala

Patimat Batirmirzayeva

Dagestan State Medical Academy

编辑信件的主要联系方式.
Email: atimatbatirmirzaeva@mail.ru
ORCID iD: 0009-0009-9517-5543

MD

俄罗斯联邦, Makhachkala

参考

补充文件